Preview

Вопросы современной педиатрии

Расширенный поиск

ОПЫТ ПРИМЕНЕНИЯ КАНАКИНУМАБА У ПАЦИЕНТА С ТЯЖЕЛЫМ КРИОПИРИНАССОЦИИРОВАННЫМ СИНДРОМОМ (СИНДРОМ CINCA/NOMID)

https://doi.org/10.15690/vsp.v13i3.1035

Полный текст:

Аннотация

Представлено наблюдение тяжелого течения криопирин-ассоциированного синдрома (синдрома CINCA / NOMID). Описано успешное применение моноклональных антител к интерлейкину 1ß — канакинумаба — у пациента с хроническим неврологическим кожным и суставным синдромом. Уже через нед лечения полностью купировались лихорадка, сыпь и болевой синдром, уменьшились контрактуры в суставах. Через 8 нед терапии у ребенка практически полностью восстановились движения в пораженных суставах, мальчик начал самостоятельно стоять, говорить простые слова; снизились и нормализовались лабораторные показатели активности болезни (скорость оседания эритроцитов и С-реактивный белок). Через 12 нед ребенок стал ходить с поддержкой, говорить простые фразы. Приведенный клинический пример демонстрирует высокую эффективность канакинумаба у больного хроническим неврологическим кожным и суставным синдромом и свидетельствует о перспективности терапевтического применения блокатора интерлейкина 1ß у больных на ранних стадиях заболевания, до развития необратимой костно-хрящевой деструкции и тяжелого поражения центральной нервной системы. Нежелательных явлений на фоне терапии канакинумабом зарегистрировано не было.

Об авторах

Т. В. Слепцова
Научный центр здоровья детей, Москва
Россия


Е. И. Алексеева
Научный центр здоровья детей, Москва; Первый Московский государственный медицинский университет им. И.М. Сеченова
Россия


К. В. Савостьянов
Научный центр здоровья детей, Москва
Россия


А. А. Пушков
Научный центр здоровья детей, Москва
Россия


А. Г. Никитин
Научный центр здоровья детей, Москва
Россия


Т. М. Бзарова
Научный центр здоровья детей, Москва
Россия


С. И. Валиева
Научный центр здоровья детей, Москва
Россия


А. Н. Фетисова
Научный центр здоровья детей, Москва
Россия


А. В. Пахомов
Научный центр здоровья детей, Москва
Россия


Н. В. Журкова
Научный центр здоровья детей, Москва
Россия


Р. В. Денисова
Научный центр здоровья детей, Москва
Россия


К. Б. Исаева
Научный центр здоровья детей, Москва
Россия


Е. Г. Чистякова
Научный центр здоровья детей, Москва; Первый Московский государственный медицинский университет им. И.М. Сеченова
Россия


Список литературы

1. Gattorno M. Vopr. sovr. pediatrii — Current pediatrics. 2014; 13 (2): 55–64.

2. Agostini L., Martinon F., Burns K., McDermott M. F., Hawkins P. N., Tschopp J. NALP3 forms an IL-1beta processing inflammasome with increased activity in Muckle-Wells auto-inflammatory disorder. Immunity. 2004; 20: 319–325.

3. Gattorno M., Piccini A., Lasiglie D., Tassi S., Brisca G., Carta S. et al. The pattern of response to anti-interleukin-1 treatment distinguishes two subsets of patients with systemic-onset juvenile idiopathic arthritis. Arthritis Rheum. 2008; 58: 1505–1515.

4. Gattorno M., Tassi S., Carta S., Delfino L., Ferlito F., Pelagatti M. A. et al. Pattern of interleukin-1beta secretion in response to lipopolysaccharide and ATP before and after interleukin-1 blockade in patients with CIAS1 mutations. Arthritis Rheum. 2007; 56: 3138–3148.

5. Goldbach-Mansky R., Dailey N. J., Canna S. W., Gelabert A., Jones J., Rubin B. I. et al. Neonatal-onset multisystem inflammatory disease responsive to interleukin-1beta inhibition. N. Engl. J. Med. 2006; 355: 581–592.

6. Rosengren S., Mueller J. L., Anderson J. P., Niehaus B. L., Misaghi A., Anderson S. et al. Monocytes from familial cold autoinflammatory syndrome patients areactivated by mild hypothermia. J. Allergy Clin. Immunol. 2007; 119: 991–996.

7. Stack J. H., Beaumont K., Larsen P. D., Straley K. S., Henkel G. W., Randle J. C. et al. IL-converting enzyme/caspase-1 inhibitor VX-765 blocks the hypersensitive response to an inflammatory stimulus in monocytes from familial cold autoinflammatory syndrome patients. J. Immunol. 2005; 175: 2630–2634.

8. Tassi S., Carta S., Delfino L., Caorsi R., Martini A., Gattorno M. et al. Altered redoxstate of monocytes from cryopyrin-associated periodic syndromes causes accelerated IL-1beta secretion. Proc. Natl. Acad. Sci. USA. 2010; 107: 9789–9794.

9. Hedrich C. M., Bruck N., Paul D., Hahn G., Gahr M., RosenWolff A. «Mutationnegative» familial cold autoinflammatory syndrome (FCAS) in an 8-year-oldboy: clinical course and functional studies. Rheumatol. Int. 2012; 32: 2629–2636.

10. URL: http://www.printo.it/eurofever/eurofever_results.asp

11. Arostegui J. I., Lopez Saldana M. D., Pascal M., Clemente D., Aymerich M., Balaguer F., Goel A., Fournier del Castillo C., Rius J., Plaza S., Lopez Robledillo J. C., Juan M., Ibanez M., Yague J. A somatic NLRP3 mutation as a cause of sporadic case of chronic infantile neurologic, cutaneous, articular syndrome/neonatal-onset multisystem inflammatory disease: Novel evidence of the role of low-level mosaicism as the pathophysiologic mechanism underlying mendelian inherited diseases. Arthritis Rheum. 2010; 62 (4): 1158–1166.

12. Hoffman H. M., Mueller J. L., Broide D. H., Wanderer A. A., Kolodner R. D. Mutation of a new gene encoding a putative pyrinlike protein causes familial cold autoinflammatory syndrome and Muckle-Wells syndrome. Nature Genet. 2001; 29: 301–305.

13. Tanaka N., Izawa K., Saito M. K. et al. High incidence of NLRP3 somatic mosaicism in patients with chronic infantile neurologic, cutaneous, articular syndrome: results of an International Multicenter Collaborative Study. Arthritis Rheum. 2011; 63: 3625–3632.

14. Lachmann H. J., Kone-Paut I., Kuemmerle-Deschner J. B., Leslie K. S., Hachulla E., Quartier P. et al. Use of canakinumab in the cryopyrin-associated periodic syndrome. N. Engl. J. Med. 2009; 360: 2416–2425.

15. Kitley J. L., Lachmann H. J., Pinto A., Ginsberg L. Neurologic manifestations of the cryopyrin-associated periodic syndrome. Neurology. 2010; 74: 1267–1270.

16. Kone-Paut I., Lachmann H. J., Kuemmerle-Deschner J. B., Hachulla E., Leslie K. S., Mouy R. et al. Sustained remission of symptoms and improved health-related quality of life in patients with cryopyrin-associated periodic syndrome treated with canakinumab: results of a double-blind placebo-controlled randomized withdrawal study. Arthritis Res. Ther. 2011; 13: 202.

17. Kuemmerle-Deschner J. B., Ramos E., Blank N., Roesler J., Felix S. D., Jung T. et al. Canakinumab (ACZ885, a fully human IgG1 anti-IL-1beta mAb) induces sustained remission in pediatric patients with cryopyrin-associated periodic syndrome (CAPS). Arthritis Res. Ther. 2011; 13: 34.

18. Kuemmerle-Deschner J. B., Hachulla E., Cartwright R., Hawkins P. N., Tran T. A., Bader-Meunier B. et al. Two-year results from an open-label, multicentre, phase III study evaluating the safety and efficacy of canakinumab in patients with cryopyrinassociated periodic syndrome across different severity phenotypes. Ann. Rheum. Dis. 2011; 70: 2095–2102.

19. Ahmadi N., Brewer C. C., Zalewski C., King K. A., Butman J. A., Plass N. et al. Cryopyrin-associated periodic syndromes: otolaryngologic and audiologicmanifestations. Otolaryngol. Head Neck Surg. 2011; 145: 295–302.

20. Klein A. K., Horneff G. Improvement of sensoneurinal hearing loss in a patient with Muckle-Wells syndrome treated with anakinra. Klin. Padiatr. 2011; 222: 266–268.

21. Ait-Abdesselam T., Lequerre T., Legallicier B., Francois A., Le Loet X., VittecoqO. Anakinra efficacy in a Caucasian patient with renal AA amyloidosis secondary to cryopyrin-associated periodic syndrome. Joint Bone Spine. 2011; 77: 616–617.

22. Kuemmerle-Deschner J. B., Tyrrell P. N., Koetter I., Wittkowski H., Bialkowski A., Tzaribachev N. et al. Efficacy and safety of anakinra therapy in pediatric and adult patients with the autoinflammatory Muckle-Wells syndrome. Arthritis Rheum. 2011; 63: 840–849.

23. Thornton B. D., Hoffman H. M., Bhat A., Don B. R. Successful treatment of renal amyloidosis due to familial cold autoinflammatory syndrome using an interleukin1 receptor antagonist. Am. J. Kidney Dis. 2007; 49: 477–481.


Для цитирования:


Слепцова Т.В., Алексеева Е.И., Савостьянов К.В., Пушков А.А., Никитин А.Г., Бзарова Т.М., Валиева С.И., Фетисова А.Н., Пахомов А.В., Журкова Н.В., Денисова Р.В., Исаева К.Б., Чистякова Е.Г. ОПЫТ ПРИМЕНЕНИЯ КАНАКИНУМАБА У ПАЦИЕНТА С ТЯЖЕЛЫМ КРИОПИРИНАССОЦИИРОВАННЫМ СИНДРОМОМ (СИНДРОМ CINCA/NOMID). Вопросы современной педиатрии. 2014;13(3):97-103. https://doi.org/10.15690/vsp.v13i3.1035

For citation:


Sleptsova T.V., Alexeeva E.I., Savost’yanov K.V., Pushkov A.A., Nikitin A.G., Bzarova T.M., Valieva S.I., Fetisova A.N., Pakhomov A.V., Zhurkova N.V., Denisova R.V., Isaeva K.B., Chistyakova E.G. EXPERIENCE IN APPLICATION OF CANAKINUMAB IN PATIENTS WITH CRYOPYRIN-ASSOCIATED SYNDROME (SYNDROME CINCA/NOMID). Current Pediatrics. 2014;13(3):97-103. (In Russ.) https://doi.org/10.15690/vsp.v13i3.1035

Просмотров: 533


Creative Commons License
Контент доступен под лицензией Creative Commons Attribution 4.0 License.


ISSN 1682-5527 (Print)
ISSN 1682-5535 (Online)